A síndrome de Lemierre é caracterizada pela tromboflebite séptica da veia jugular interna, após uma orofaringite, com embolização séptica para o pulmão ou outros órgãos. Neste relato de caso, apresentamos um paciente do sexo masculino, 48 anos de idade, com história de cefaleia, febre e vômitos há 15 dias. Paciente buscou atendimento em pronto-socorro externo, no qual foram realizadas tomografia de crânio e punção de líquido cefalorraquidiano com resultados dentro dos parâmetros de normalidade, recebendo alta com prescrição de analgésicos. Paciente manteve quadros álgicos e evoluiu em 3 dias com lateropulsão para direita, vertigem, hipoacusia e desequilibrio. Referiu história de abscesso dentário em arcada inferior há menos de 1 ano. No exame físico admissional, apresentava-se em regular estado geral, eupnéico, vigil e orientado em tempo e espaço, murmurios vesiculares presentes, bulhas ritmicas, normofonéticas e sem sopros. Tomografia de tórax e exames laboratoriais foram compatíveis com quadro de embolia séptica, e angiotomografia cervical corroborou o diagnóstico de tromboflebite venosa dos seios cavernosos (principalmente à esquerda) e de veias jugulares internas. Hemocultura positiva para Fusobacterium nucleatum. Paciente foi encaminhado à divisão de odontologia que constatou no exame fisico intra-oral, dentição total superior e parcial inferior, mucosas íntegras e normocoradas, ausência de sinais flogisticos, restaurações bem adaptadas, e raízes residuais dos dentes 35 e 45. Radiograficamente, observou-se tratamento endodôntico insatisfatório com presença de lesão radiolúcida em ápice de dente 35. O paciente foi diagnosticado com Síndrome de Lemierre secundária a focos infecciosos dentários, apresentando trombose do seio cavernoso. Foi tratado com antibioticoterapia com meropen e ceftriaxona, e anticoagulação plena. Foi submetido a extração dentária sob antibioticoterapia e cuidados com hemostasia local sem a suspensão da anticoagulação plena com enoxaparina 80 mg. Paciente evoluiu com hiponatremia sendo diagnósticado hipopituarismo. Foi solicitada uma ressonância magnética de hipófise que constatou pseudo aneurisma de carótida intracavernosa a esquerda. Paciente recebeu alta hospitalar em uso de anticoagulação plena e antibioticoterapia, e está em seguimento ambulatorial com equipe de neurologia, oftalmologia, infectologia e endocrinologia. O atendimento odontológico para a remoção do foco de infecção é essencial para melhora do quadro clínico do paciente e resposta ao tratamento médico proposto.